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Prader-Willi综合征（PWS）是一种罕见的，遗传遗传的遗传疾病，可能引起各种发育，内分泌和认知功能障碍，例如延迟学习和难以抑制情绪行为。PWS的MAGEL2-NULL小鼠模型是一种具有早期寿命低下，后期寿命和内分泌功能障碍的PWS样表型的相对一致的模型，但是，该模型的认知障碍尚未得到完善。为了表征Magel2-Null鼠标的认知功能，我们使用自动行为系统（MED Associates）完成了一系列行为测试。为了评估关联学习，我们跟踪了动物学习杠杆或鼻子的时间以获得食物奖励的时间。为了研究复杂的任务学习，我们为动物为获得食物奖励而必须执行的一系列任务添加了第二个操作。为了评估动机行为，我们使用了一项渐进式比率任务，在该任务中，获得食物奖励所需的杠杆数量在测试时间内继续增加。动机通过断点进行评估，这是测试过程中达到的最大杠杆按压数量。我们发现，与对照同窝仔相比，Magel2-null小鼠花了大约1.5倍的时间才能学习鼻子以获得食物奖励。将第二个操作添加到任务序列中以获得食物奖励时，Magel2-Null小鼠的时间比对照同书同同伙的1.75倍更长，以学习这种新行为。此外，双向t检验表明，Magel2-null小鼠花费的时间明显多（M = 7.4天），学会了与他们的对照同同胞相比（M = 5.6天； t（24）= 2.64，p = .014）。最后，渐进比率任务表明MAGEL2-NULL和对照小鼠之间的动机没有差异，因为两组的断点值之间没有差异。在一起，我们发现Magel2-Null小鼠的学习延迟，这不是归因于动机，这与PWS的临床症状一致。我们下一个计划使用认知行为任务，这将使我们能够衡量行为抑制作用，这将代表PWS患者中不灵活性和情感爆发的认知功能障碍。这些发现将为MAGEL2无效的认知功能提供基线，以便未来的研究可以测试新的治疗方法以帮助PW的这一方面。
2023 PWS研究研讨会摘要小册子
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